- Feldman, I., Koller, J., Lebowitz, E. R., Shulman, C., Ben Itzchak, E., & Zachor, D. A. (2019). Family Accommodation in Autism Spectrum Disorder. Journal of Autism and Developmental Disorders, 49(9), 3602–3610. https://doi.org/10.1007/s10803-019-04078-x
要旨
ファミリー・アコモデーションは、強迫性障害や不安障害をもつ子どもの家族間で頻繁に発生し、アコモデーションのレベルが高いほど、子どもの症状の重症度、機能の低下、治療成績の悪化に繰り返し関連している。本研究は，自閉症スペクトラム（ASD）児の制限・反復行動（RRB）に対するファミリー・アコモデーションについて初めて検討したものである。ASD児の両親（N = 86）は、子どものRRBsとこれらの症状に対する親の対応を評価するアンケートに回答した。ほとんどの参加者（80％）が、少なくとも月に1回はアコモデーションを行っていると回答し、ファミリー・アコモデーションはRRBの重症度と有意な正の相関があった。これらの結果から、RRBの緩和は強迫性障害や不安障害で報告されているパターンと類似しており、親による介入の可能性があることが示唆された。
親の行動は、多数の小児期の精神病理学の提示、経過、および治療に対する反応において役割を果たす（例えば、Ginsburg et al.2005; Lebowitz et al.2014b; McKee et al.2008; Yap and Jorm 2015）。強迫性障害（OCD）および不安障害全体において、多くの研究が、ファミリー・アコモデーションと呼ばれる親の行動の特定の形態に焦点を当てている（Calvocoressi et al. 1995; Lebowitz et al. 2016; Lebowitz et al. 2014b; Lebowitz et al. 2013） 。ファミリー・アコモデーションは、感情障害を持つ子どもの家族（主に両親）が、子どもが障害による苦痛や否定的な影響を回避したり緩和したりするために、自分の行動を修正する方法を説明する（Lebowitz and Bloch 2012; Lebowitz et al.2014b ）。データは、ファミリー・アコモデーションがOCDや不安障害を持つ子どもの家族によく見られ、このパターンが近接的、遠距離的に負の後遺症と関連することを示している。ファミリー・アコモデーションが高いことは、不安やOCD症状の重症度が高いこと（Caporino et al.2012; Lebowitz et al.2013, 2016; Lebowitz et al.2014b; Storch et al.2007 ）、心理社会的機能の低下（Caporino et al.2012; Lebowitz and Bloch 2012; Storch et al.2007 ）、親の苦痛が高い（Lebowitz et al.2013; Lebowitz et al.2014b ）ことと関連する。さらに、ファミリー・アコモデーションが高いと、OCDや不安障害を持つ子どもの治療成績が悪くなることが予測される（Lebowitz and Bloch 2012; Lebowitz et al.2016; Kagan et al.2016）。これらの知見は，ファミリー・アコモデーションの低減をターゲットとした効果的な親による介入の開発を通じて，すでに臨床的な利益をもたらしており，他の障害を持つ子どもにおけるファミリー・アコモデーションの研究が，同様の貢献をもたらす可能性を強調している。自閉症スペクトラム障害（ASD）は、社会的コミュニケーションや社会的相互作用における持続的な障害、および制限的・反復的行動やステレオタイプな興味（RRBs；APA 2013）の存在を特徴とする神経発達障害群である。いくつかの知見は、部分的に共有された病因の可能性に加えて、ASD、OCDおよび不安障害の間の表現型の重複の度合いを示している。ASDに特徴的なRRBは、OCDに特徴的な反復的な思考や行動に似ていると研究者は指摘している（Jacob et al.2009、Wood and Gadow 2010）。また、表現型の重複に加え、共存率の高さも指摘されており、ASDの子どもは不安障害やOCDの有病率が定型発達の子どもよりも高い（van Steensel et al.2011）。さらに、OCDやASDと診断された親の子どもは、それぞれASDやOCDのリスクが高いことが分かっており（Meier et al. 2015）、ASDの子どもの親族ではOCDや不安障害のリスクが上昇している（Jacob et al. 2009）ことから、ある程度の共有遺伝性があることが示唆さ れる。OCDや不安障害の症状とASDの子どもの制限的・反復的行動との共通性、および両疾患の遺伝的関連性を支持するデータを考慮すると、これらの症状に対する親の対応も共通の特徴を持つかどうかを検討することは興味深い。
RRBのファミリー・アコモデーションを検討するには、この症状カテゴリー内の異質性をよく考慮する必要がある。RRBには、反復運動・感覚行動、同一性へのこだわり、儀式的行動、強迫的行動、限局的興味、自傷行為などの異なるサブグループが存在することが研究で示唆されている(Honey et al. 2012; Leekam et al. 2011)。注目すべきは、異なるタイプのRRBが異なる精神症状（例えば、不安、うつ、反抗挑戦症状；Lidstone et al.2014; Stratis and Lecavalier 2013）に関連していることである。これらの知見や他の知見（例えばLeekam et al. 2011）は、様々なタイプのRRB、そしておそらく単一のサブグループ内の異なる特定のRRBが、その病因と機能において異なる可能性を示唆している。
RRBは、形状だけでなく、機能や適応の度合いも異なるため、RRBを装着することで、様々な機能に役立つ、あるいは妨げられる可能性がある。例えば、RRBは、自分自身を占有する、感覚過敏や感覚減退を調整する、不安やストレスを軽減するなどの機能を果たすことが示唆されている（Leekam et al.、2011）。自傷行為などの一部のRRBは、明らかに有害である。その他は、否定的な結果と関連する可能性があり、例えば、物体の部分へのこだわり、感覚的な興味、固定的な運動行動などのある種のRRBと、より低い推論能力、後年における低い適応機能、介護者のストレス増加との関係が研究で明らかになっていた（Harrop et al.2016; Troyb et al.2016) 。そして、まだ他のRRBは、例えば、ASDの個人に楽しみの源を提供したり、場合によっては収入や雇用の源となるなど、適応的または有益である可能性がある（Attwood 2003; Howlin 2003）。さらに問題を複雑にしているのは、いくつかのRRBは、様々な発達や臨床プロファイルを持つ子どもにおいて、異なる病因や機能を持つことが示唆されている。
ファミリー・アコモデーションの問題に特に関連しているのは、RRBが覚醒を調節し、不安や苦 痛を和らげるという役割で、OCDにおける強迫行為の役割と似ていると言える(Leekam et al. 2011; Lidstone et al. 2014)。ファミリー・アコモデーションが子供のOCD症状を緩和させることは、苦痛を与える刺激を回避し、負の覚醒を独自に調節するための適応的な戦略の発達を妨げるため、時間の経過と共に症状の重症度を高めることが提案されている (Lebowitz 2013; Storch et al. 2007)。RRBがASD児の苦痛を緩和するのに役立つ程度に、RRBのファミリー・アコモデーションは同様の方法で機能する可能性があり、時間の経過とともにより悪い自立的調節に寄与する可能性がある。
これまで，ASDの青少年におけるRRBのファミリー・アコモデーションについて報告した研究はなく，ASDの青少年におけるOCDや不安症のファミリー・アコモデーションについて調べた研究は2件のみであった。Russell et al.（2013）は，ASDとOCDを併発し，OCDの認知行動療法を受けた青年と成人（n＝23）の小集団を調査している。治療前のファミリー・アコモデーションが高いことは、治療成果の低下と関連していた。Storch et al.（2015）は，ASDと不安障害を併存する40名の子どもを対象に，不安症状のファミリー・アコモデーションの有病率と相関を検討した。不安障害におけるファミリー・アコモデーションに関するこれまでの知見と一致し、不安症状のファミリー・アコモデーションは非常に多く、その頻度と親子への影響は、子どもの不安症状の重症度と正の相関があった。また、この研究では、認知行動療法後にファミリー・アコモデーションが減少し、ファミリー・アコモデーションの減少が子どもの不安症状の改善と関連することがわかりました。なお、これらの研究はいずれも不安症状やOCD症状のアコモデーションに焦点を当てたものであり、RRBのアコモデーションについては調査していない（Lebowitz et al.2016）。
本研究では、ASD児の親がRRBをファミリー・アコモデーションで対応することの有無と影響、およびファミリー・アコモデーションの程度とRRBの重症度との関係を初めて明らかにすることを目的としている。ファミリー・アコモデーションの程度は、ASD児のRRBの重症度と相関し、この相関はRRBの種類によって強さが異なるという仮説を立てた。また、ファミリー・アコモデーションと子どもの適応機能スキルの間に関連性があると仮定した。第二の目的は、RRBのファミリー・アコモデーション尺度の内的一貫性と要因構造を検討することであった。
方法
参加者
本研究は、大規模医療機関の三次自閉症センターで診断された1.7歳から16歳までの子ども86名（女性22名、平均年齢＝6.81歳、SD＝3.19）とその保護者が研究に参加したものである。このクリニックは、ASDを主訴とする様々な年齢の子どもたちの診断評価を行うことが義務づけられている。初期診断が必要な児童が優先されるが、クリニックの公共性から、サンプルには幅広い年齢と臨床的特徴があることが示された。すべての参加者は、病歴、神経学的検査、認知・適応行動評価、および自閉症診断観察スケジュール2（ADOS2; Lord et al.2012）、自閉症診断面接-改訂版（ADI-R; Lord et al.1994）を含む診断指標を含む総合評価を受けている。118名の子どものうち、32名が研究から除外された。9名はASDと診断されず、23名はデータの欠落により除外された。FAS-RRBの1～7項目を記入していない13名は、相関テストの対象から除外された。また、Vineland Adaptive Behavior Scaleのデータがない参加者は、そのスケールを含む相関テストから除外された（表1）。
測定方法
制限的行動・反復的行動のファミリー・アコモデーション尺度
保護者は、ASD児の保護者によるRRBのファミリー・アコモデーションの評価を目的とし、OCDや不安症状のファミリー・アコモデーションに関する研究（Calvocoressi et al 1995; Lebowitz et al 2013）で用いられているファミリー・アコモデーション尺度を適応したFAS-RRBを記入した。FAS-RRBは、0（全くない）から4（毎日）までの5段階リッカート尺度で評価される11項目から構成される。7項目は、対応行動の頻度を評価するものである（例：「お子さんの反復行動に関連する刺激を避けるために、何回お手伝いしましたか」）。この7つの項目を合計して、アコモデーションの総得点とする。追加の4項目は、適合によって引き起こされた親の苦痛に関連する1項目と、適合されなかった場合の短期的な子どもの結果に関する3項目（例えば、「あなたが助けてくれなかったとき、子どもは攻撃的な反応をしましたか」）である。
反復行動尺度改訂版（RBS-R；Bodfish et al.1999）。
RBS-Rは、過去1ヶ月間のRRBの頻度と重症度を評価することを目的とした質問紙であり、保護者はRBS-Rに回答した。この質問紙は43項目からなり、0（行動が起こらない）から3（行動が起こり、深刻な問題である）までの4段階のリッカート尺度で評価される。RBS-Rの項目は、RRBの6つのサブグループ（定型行動、自傷行動、強迫行動、儀式的行動、同調行動、制限行動）に分けられます。RBS-RはASDの反復行動の信頼性の高い尺度であることが分かっている（Lam and Aman 2007; 内部整合性：αは.78〜.91、我々のサンプルのαは.951である）。
自閉症診断観察スケジュール2（ADOS 2; Lord et al.2012）および自閉症診断面接改訂版（ADI-R; Lord et al.1994）。
子どものコミュニケーション、社会性、遊びのスキルを半構造化で評価するADOS 2と、養育者のための半構造化面接であるADI-Rは、ASD診断の確立に使用された。これらの尺度は信頼性と妥当性が確認されている（Lecavalier et al.2006a, b; Lord et al.1994; Reszka et al.2014）。
ヴィンランド適応行動尺度2（VABS；Sparrowら、2005年）
保護者は、コミュニケーション、日常生活スキル、社会性、運動スキルの4つの領域で子どもの適応機能を評価するために使用される信頼性の高い（Limperopoulosら、2006；Sparrowら、1984）機器であるVABSを完了した。
実施方法
参加者は、評価時に上記のすべての測定に参加した。参加者はFAS-RRBとRBS-Rの記入を勧められたが、必須ではなかった。ASDのゴールドスタンダード診断の訓練を受けた専門家からなる学際的なチームがすべての評価を行った。ADI-RとADOS-2を実施した専門家は、必要に応じてこれらの標準的な検査における信頼性を確立した。
データ分析計画
ファミリー・アコモデーション得点（FAS-RRBの1-7項目に基づく）とRBS-Rの合計得点およびサブスケール得点、ならびにVineland 2のコミュニケーション能力得点および日常生活能力得点との関連を調べるために二変量ピアソン相関を実施した。FASRRBの内部一貫性はCronbachのαを用いて評価した。ファミリー・アコモデーションとRRBのサブタイプ間の相関は、Lee and Preacher（2013）のソフトウェアを用いて、一つの変数を共通とする二つの従属相関間の差の検定で比較した。本研究の予備的性質と、実施した分析数に対して比較的少ないサンプルを考慮し、αを修正しないことを選択し、.05とした。86人中20人にRBS-Rの欠落項目があった（そのうち16人に1-3の欠落項目があり、4人に4-7の欠落項目があった）。欠落項目は、同じ下位尺度の他の項目に対する回答の平均値を用いて帰属させた。
結果
記述的データ
ほとんどの参加者（n = 69; 80.23%）は、少なくとも月に1回、ファミリー・アコモデーションに従事していると回答した。そのうち、48名（55.81％）が毎日、29名（33.72％）が週に3～6回、37名（43.02％）が週に1～2回、子どものRRBに対応していると回答しています。44名（51.16%）の保護者がこれらの対応をすることで苦痛を感じると報告し、56名（65.12%）が対応されないことで子供が攻撃的な反応を示すと報告しました。
最も多く報告された配慮は、RRB関連行為への参加（55名；63.95％）、RRB関連刺激の回避支援、RRB関連物品の提供（いずれも53名；61.63％）であった。
ファミリー・アコモデーション、RRB重症度、適応行動能力
表2に示したように，ファミリー・アコモデーションはRBS-Rで測定したRRBの重症度と有意に正の相関があった（r = 0.820，p < 0.001，n = 73）。自傷行為尺度は，ファミリー・アコモデーションとの相関が，ステレオタイプ型行動（r = 0.721, p < 0.001, n = 73; Z = - 2.268, p = .023）よりも有意に弱かった。 023）、強迫的（r = .710, p < .001, n = 73; Z = - 2.246, p = 025）、儀式的（r = .750, p < .001, n = 73; Z = - 2.601, p = .009） または同一性（r = .739, p < .001, n = 73; Z = - 2.648, p = .008） 行動であった。自傷行為とファミリー・アコモデーションとの相関（Z = - 1.189, p = .234）は、制限行為（r = .637, p < .001, n = 73）と有意な差はなかった。ファミリー・アコモデーションとの相関は、他のRRB下位尺度との間に有意な差はなかった（p＞.05）。さらに、ファミリー・アコモデーションは、VABS 2で測定した適応的行動スキル（r = - .407, p < .001, n = 72）およびコミュニケーションスキル（r = - .258, p = .029, n = 72）と有意な負の相関があった。ファミリー・アコモデーションと他の研究指標との相関は表2にまとめられ、図1はファミリー・アコモデーションとRRB重症度との関連を視覚化したものである。
FAS-RRBの内部一貫性と要因構造
FAS-RRBの7つの収容項目は、Cronbachのα=0.935と高い内的一貫性を示した。また、今回はFAS-RRBの最初のテストであるため、因子間の潜在的な相関を考慮し、7つのアコモデーション項目に対して主因子法（バリマックス回転）を実施した。この分析の結果、固有値4.568で分散の65.260%を説明する単一因子モデルが得られた（図2）
ディスカッション
本研究は、ASDの中核的症状に対するファミリー・アコモデーションについて検討した初めての研究である。RRBのアコモデーションは非常に普及しており，80％の親が少なくとも月に1回，55％が子どものRRBを毎日アコモデーションしていると報告した。これらの収容率は、小児強迫性障害（Lebowitz et al. 2016）や不安障害（Lebowitz et al. 2013, Lebowitz et al. 2016, Lebowitz et al. 2014b, Thompson-Hollands et al. 2014）、ASDの子どもの不安症状（Storch et al. 2015）で報告されているものと、若干低いながらも同様であった。最も一般的な配慮は、症状に関連するアイテムの提供、症状に関連する行動への参加、症状に関連する刺激の回避の補助であった。。
重要なことは、私たちの仮説と一致して、収容レベルが高いほど、RRBの重症度が高いことと強く関連していたことである。さらに、アコモデーションレベルが高いほど、子どものコミュニケーション能力や日常生活能力が低く、大多数の親が収容のために苦痛を感じていると報告した。また、ほとんどの保護者が、収容されないことに対して、子どもが攻撃的に反応すると報告しています。これらの結果は、OCDや不安障害を持つ子どもにおけるこれまでの知見とも並行している（Lebowitz et al.2013, 2016; Thompson-Hollands et al.2014）。
その結果、FAS-RRBは、RRBのファミリー・アコモデーションを評価するための現在唯一の尺度であり、その有用性と健全な心理測定特性を支持するものであった。興味深いことに、FAS-RRBの適応項目を説明する因子は1つであるが、不安障害やOCDの適応項目の因子分析では、症状駆動型行動への積極的参加や家族のルーチンやスケジュールの修正 (Albert et al. 2010; Lebowitz et al. 2013) またはOCDの誘因の回避や強迫行為への関与(Flessner et al. 2010; Lebowitz et al. 2013)からなる2因子の存在が示されている。これは、不安やOCD症状とRRB、そしてそれらが誘発するアコモデーションの種類の違いによるものだと思われる。
今回のデータは横断的なものであるため、ファミリー・アコモデーションとRRBの重症度や適応機能との因果関係については結論が出せない。RRBの重症度が高く適応機能が低いとファミリー・アコモデーションが増加する、あるいは、他の障害で示唆されているように、ファミリー・アコモデーションが子どもの症状を重症化させ、機能障害を大きくするということはもっともなことであろう。実際、この関係は双方向的かつ循環的であり、前者と後者の可能性が組み合わさっていることが示唆される。これらの仮説を検討するためには、縦断的なデータが必要である。
また、ASDの子どもを持つ親がファミリー・アコモデーションを推進・維持する要因についても、さらなる検討が必要である。本調査で保護者に子どものRRBを定性的に説明するよう求めたところ、RRBと保護者自身の配慮の両方について、「しなければならない」「しなければならない」など、これらの行動は任意ではないという信念を示す言葉を使用する保護者がみられた。このように、ASDの子どもを持つ親は、他に選択肢がないとの思いから、便宜を図っているのかもしれない。また、大多数の保護者が報告した、配慮されないことに対する子どもの攻撃的な反応も、長期にわたる配慮の維持に寄与している可能性がある。
ASDのRRBに対するファミリー・アコモデーションとOCDや不安障害の症状に対するファミリー・アコモデーションには共通点があることが示唆されたが、同時に考慮すべき重要な相違点もある。ASDの子どもは皆、RRBを呈するが、その頻度、重症度、性質は様々である。あるASDの子どもは、社会的なコミュニケーションや相互作用が主であり、RRBはほとんどない、あるいは稀である。一方、OCDや不安障害では、ファミリー・アコモデーションに対応する症状（回避行動、安心感を求める行動、強迫的儀式など）が、時には障害の主な症状として現れることがある。このことは、OCDや不安障害で報告されているものと比較して、ASDの子どもの親が報告したアコモデーションがやや低いことを説明するのに役立つと思われる。さらに、RRBのレベルが低い子どもは、親が対応すべき症状が少ないため、これらの変数間の相関に寄与している可能性がある。このことは，小児期のOCDや不安障害に焦点を当てた研究で見られる症状の重症度とファミリー・アコモデーションの相関（例：.35～.65；Lebowitz et al.2013, 2014b；Storch et al.2007, 2010）と比較して，本研究で見られた強い相関（.808）の説明に役立つと思われる。
RRBとOCDや不安障害の症状とのもう一つの違いは、その推定される機能に関するものです。OCDや不安障害の症状は不安や苦痛を和らげることを目的としていますが(APA 2013)、RRBの機能は様々であり、同じRRBでも子供によってその機能は異なる場合がある ( Leekam et al. 2011; Stratis and Lecavalier 2013)のです。したがって、RRBに関する一般化については、控えめにすることが重要である。
本研究から生じ、さらなる研究を必要とする重要な臨床的疑問は、子どものRRBを収容することについて、親にどのようなガイダンスを提供すべきかということである。OCDと不安障害の両方において、現在の介入は、子どもの自立した対処を増やす道として、ファミリー・アコモデーションの漸進的かつ支持的な削減を強調している（Lebowitz 2016; Kagan et al.2016; Lebowitz et al.2018; Salloum et al.2018)．OCDと不安障害に対する少なくとも1つの親ベースの介入は、治療の中心的な目的としてファミリー・アコモデーションの減少に焦点を当てており、子どもの症状を改善することが分かっている（Lebowitz 2013; Lebowitz and Omer 2013; Lebowitz et al.2014a, b）。ASDの場合にも同様のアプローチが有益である可能性がある。このような介入の開発とテストは、ASDのための追加の、そして切実に必要とされている治療ツールにつながる可能性がある。
この結果は、いくつかの制約を考慮して解釈する必要がある。まず、サンプル数が少なく、幅広い年齢層で構成されている。この懸念を軽減するために、まず2つの年齢グループ（0-6歳、6-15歳）に分けてデータを分析したが、年齢間の有意差は明らかにならなかった。その結果、年齢間の有意な差は見られなかったので、ここでは統合したサンプルについて結果を示す。さらに、この研究は予備的なものであるため、複数の分析が行われたにもかかわらず、アルファ値の訂正は行わなかった。重要なことは、我々の結果が、初診時の家族の調査に基づいていることである。この結果は、ASDのニュアンスに馴染みのないファミリー・アコモデーションのレベルを反映しており、症状の理解は、RRBに対する親の反応に影響を与える可能性がある。さらに、アンケートはそれぞれの子どもの片親が記入したものであり、そのため、子どもの症状に対する家族の対応について部分的に記述したものである。最後に、OCDや不安障害のファミリー・アコモデーションに関する文献群には、縦断的研究や介入研究（Lebowitz et al. 2016）があるが、我々は1時点のデータを収集したため、相関関係の性質やファミリー・アコモデーションの縦断的効果についての理解は妨げられることになった。
今後の研究は、これらの限界を克服し、RRBのファミリー・アコモデーションに関する我々の理解にさらに寄与するものでなければならない。ファミリー・アコモデーションと症状の重症度との関連を異なる時点や発達段階において評価する縦断的研究は、示された関連性の背後にあるメカニズムの理解に役立つかもしれない。また、より大規模なサンプルを用いた今後の研究により、年齢、性別、認知能力などの要因がファミリー・アコモデーションとその結果に及ぼす影響の可能性を示すことができるかもしれない。また、RRBのファミリー・アコモデーションに関する質的データを検討することで、ファミリー・アコモデーションの推進過程や家族に与える影響について、さらなる知見が得られる可能性がある。
これらの制約があるにもかかわらず、ASDにおけるRRBのファミリー・アコモデーションに関するこの予備的調査は、新規かつ貴重な情報を提供するものである。収容はASD児の親に多くみられ、症状の重症度に関係し、多くの親に苦痛を与えている。この新しい領域の理解を深めることは、表現型の異質性に関する新しい洞察につながり、新しい介入の開発につながるかもしれない。
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